타액선관내 유두종은 타액선의 분비관에서 발생하는 양성 종양으로 주로 소타액선관에서 흔하게 발생을 한다고 알려져 있으며, 주타액선관인 이하선, 악하선, 설하선 등에서 발생하는 경우는 매우 드물며, 현재까지 국내에서는 설하선에 발생한 증례 1예만 보고된 바가 있다. 타액선관내 유두종은 대부분 그 크기가 작아 수술 전 일반적인 방사선학적 검사나, 세침흡입조직검사로 진단이 어려우며 수술적 완전 절제 후 병리조직학적 검사로 확진을 해야 한다. 24세 여자 환자가 3년간 지속된 우측 이하선 미부의 무통성 종물을 주소로 내원하였다. 경부 전산화 단층촬영검사상 우측 이하선 미부에 약 1.5x1.5 cm 크기의 경계가 비교적 명확한 종물이 관찰되었고 내부는 저음영을 보이나 주변부는 음영이 증가하는 낭성 종물의 소견을 보였다. 수술은 전신마취 하에 이하선 천엽 절제술을 시행하였고, 제거된 종물은 1.5x1.5x1.0 cm 크기의 경계가 비교적 분명하고 피막에 둘러싸인 난원형의 낭성 종물로 주변조직과의 유착이 없이 쉽게 박리되었으며 내부에는 점액성 물질로 채워져 있었다. 일반 조직소견과 추가로 p53, CEA, Ki-67에 대하여 면역조직화학 염색을 실시 하여 유두종으로 진단되었다. 저자들은 최근 이하선에서 발생한 타액선관내 유두종 1예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.